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Reparo endoscópico de fístulas liquóricas nasais Como citar este artigo: Kljajić V, Vuleković P, Vlaški L, Savović S, Dragičević D, Papić V. Endoscopic repair of cerebrospinal fluid rhinorrhea. Braz J Otorhinolaryngol. 2017;83:388-93.

Resumo

Introdução:

A liquorreia nasal indica uma fístula liquórica (FL), uma comunicação aberta entre o líquido cerebrospinal intracraniano e a cavidade nasal. Pode ser traumática e espontânea.

Objetivo:

Avaliar o desfecho do reparo endoscópico da fístula liquórica nasal com o uso de fluoresceína.

Método:

Este estudo retrospectivo incluiu 30 pacientes de ambos os sexos, com idade média de 48,7 anos, tratados de 2007 a 2015. Todos os pacientes foram submetidos à administração lombar de solução de fluoresceína de sódio a 5% no pré-operatório. A fístula foi fechada com enxerto de três camadas e cola de fibrina.

Resultados:

As fístulas de líquido cerebrospinal foram comumente localizadas no seio etmoidal (37%) e esfenoidal (33%). A maioria dos pacientes apresentou fístulas liquóricas traumáticas (2/3). A taxa de sucesso relatada para a primeira tentativa de reparo foi de 97%. Complicações ocorreram em três pacientes: um apresentou hidrocefalia aguda; um, síndrome reversível de encefalopatia no quinto dia de pós-operatório com perda bilateral da visão; e um foi diagnosticado com hidrocefalia dois anos após o reparo de fístula liquórica.

Conclusão:

O diagnóstico endoscópico e o reparo de fístulas liquóricas nasais com uso de fluoresceína intratecal têm alta taxa de sucesso e baixo índice de complicações.

PALAVRAS-CHAVE
Rinorreia de líquido cerebrospinal; Procedimentos cirúrgicos nasais; Endoscopia; Fístula; Fluoresceína; Desfecho do tratamento

Abstract

Introduction:

Nasal liquorrhea indicates a cerebrospinal fluid fistula, an open communication between the intracranial cerebrospinal fluid and the nasal cavity. It can be traumatic and spontaneous.

Objective:

The aim of this study was to assess the outcome of endoscopic repair of cerebrospinal fluid fistula using fluorescein.

Methods:

This retrospective study included 30 patients of both sexes, with a mean age of 48.7 years, treated in the period from 2007 to 2015. All patients underwent lumbar administration of 5% sodium fluorescein solution preoperatively. Fistula was closed using three-layer graft and fibrin glue.

Results:

Cerebrospinal fluid fistulas were commonly located in the ethmoid (37%) and sphenoid sinus (33%). Most patients presented with traumatic cerebrospinal fluid fistulas (2/3 of patients). The reported success rate for the first repair attempt was 97%. Complications occurred in three patients: one patient presented with acute hydrocephalus, one with reversible encephalopathy syndrome on the fifth postoperative day with bilateral loss of vision, and one patient was diagnosed with hydrocephalus two years after the repair of cerebrospinal fluid fistula.

Conclusion:

Endoscopic diagnosis and repair of cerebrospinal fluid fistulas using fluorescein intrathecally has high success rate and low complication rate.

KEYWORDS
Cerebrospinal fluid rhinorrhea; Nasal surgical procedures; Endoscopy; Fistula; Fluorescein; Treatment outcome

Introdução

A rinoliquorreia indica uma FL na cavidade nasal. Pode ser espontânea ou traumática. A fístula traumática em geral ocorre após fraturas na base do crânio ou pode aparecer como iatrogênico após intervenções cirúrgicas. A FL espontânea pode ocorrer com ou sem pressão intracraniana elevada.11 Oberader S. Primary nontraumatic spontaneous CSF rhinorrhea with normal CSF pressure. Arch Neurol Neurochir Psychiatr. 1972;111:369-76.

2 Ommaya AK, DiChiro G, Baldwin M, Pennybacker JB. Non-traumatic cerebrospinal fluid rhinorrhea. J Neurol Neurosurg Psychiatr. 1968;31:214-25.
-33 Spetzler RF, Wilson CB. Dural fistula and their repair. In: Youmans JR, editor. Neurological surgery. 2nd ed. Philadelphia: Saunder; 1982. p. 2209-27.

Embora as fraturas da base do crânio sejam frequentemente associadas a FL, Miller inicialmente descreveu rinoliquorreia espontânea em uma criança com hidrocefalia em 1826.44 Miller C. Case of hydroceohalus chronicus, with some unusual symptoms and appearances on dissection. Trans Med Chir Soc Edinb. 1928;2:243-8. Quase 100 anos depois, Cushing55 Cushing H. Experience with orbito-ethmoidale osteomata having intracranial complications. Surg Gynecol Obstect. 1927;44:721-2. descreveu três casos de FL traumáticas tratados cirurgicamente. Em 1937, Cairns66 Cairns H. Injuries of the frontal and ethmoidal sinus with special reference to cerebrospinal fluid rhinorrhea and aerocele. J Laryngol Otol. 1937;52:589-623. demonstrou que as fístulas liquóricas também poderiam ser reparadas com aplicação extradural da fáscia lata. Até meados do século XX, a abordagem transnasal era reservada para cauterização, quando Dohlman77 Dohlman G. Spontaneous cerebrospinal fluid rhinorrhea. Case report by rhinologic methods. Acta Otolaryngol (Stockh) [suppl]. 1948;67:20-3. descreveu uma abordagem transnasal-transetmoidal que poderia selar a fístula através da placa cribiforme com um retalho septal e de concha média.

O reparo endoscópico da FL é habitualmente uma abordagem extradural extracraniana. Foi aceito em todo o mundo como o método de escolha devido à excelente visualização, colocação de enxerto preciso, mínimo dano ao tecido circundante, preservação da função olfativa em caso de fístula através da placa cribiforme, tempo de operação reduzido e tempo de recuperação mais rápido.88 Mattox DE, Kennedy DW. Endoscopic management of cerebrospinal fluid leaks and cephalocele. Laryngoscope. 1990;100:857-62.

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-1212 Sharma DP, Singh D, Sinha S, Srivastva AK, Singh H, Jagetia A, et al. CSF rhinorrhea: an overview of endoscopic repair. Indian J Neurotrauma. 2010;7:157-62.

A administração intratecal de uma solução de fluoresceína a 5% é altamente eficaz na detecção de fístulas liquóricas. O uso de fluoresceína não dá resultados falsos positivos. Os achados falsos negativos podem ser devido à formação temporária de selamento com tecido de granulação da fístula. Isso impede que a liquorreia seja visualizada no momento do exame.

O objetivo deste estudo foi analisar a taxa de sucesso do reparo endoscópico de fístulas liquóricas com administração intratecal de fluoresceína para visualização intraoperatória.

Método

Este estudo retrospectivo incluiu 30 pacientes de ambos os sexos tratados cirurgicamente para FL de 2007 a 2015. Foram incluídos 19 do sexo masculino e 11 do feminino, com média de 48,7 anos. A idade variou entre 19 e 68. Nenhum dos pacientes havia sido submetido a cirurgia prévia para reparo da fístula.

Todos os pacientes foram submetidos a exame clínico, tomografia computadorizada (TC) e teste de traços de proteína beta para o diagnóstico de liquorreia nasal no pré-operatório. A imagem de ressonância magnética (RM) não foi feita rotineiramente no pré-operatório em todos os examinandos; mas foi indicada em pacientes com FL espontânea, com suspeita de hidrocefalia e em caso de complicações pós-operatórias. A punção lombar foi feita em todos os pacientes, no dia da cirurgia, pelo neurocirurgião. As amostras de líquor cefalorraquidiano (LCR) foram levadas para análises bioquímica e microbiológica. A administração intratecal de solução de fluoresceína de sódio a 5% foi feita por meio de punção, uma hora antes da cirurgia. A solução de fluoresceína de sódio a 5% foi diluída em 5 mL de LCR e gradualmente injetada por via intratecal, durante 5 min, com o acompanhamento rigoroso do paciente. Durante a próxima hora antes da cirurgia, os pacientes permaneceram em decúbito dorsal, deitados de costas, e receberam profilaxia com antibióticos intravenosos com 2 g de ceftriaxona. A dosagem da solução de fluoresceína foi medida de acordo com o peso corporal (0,1 mL/10 kg de peso corporal), mas a dose mais elevada de fluoresceína intratecal foi de 1 mL, independentemente da quantidade de peso corporal, superior a 100 kg. A fim de melhorar a visualização de fluoresceína, foi usado um filtro de luz azul (Storz) no intraoperatório. O aparecimento de fístula de LCR sem o uso de um filtro de luz azul e com filtro de luz azul é mostrado nas figuras 1 e 2.

Figura 1
Fístula de líquido cerebrospinal corado com fluoresceína com vazamento de LCE, sem uso de filtro de luz azul.

Figura 2
Fístula de líquido cerebrospinal corado com fluoresceína com vazamento de LCE, com uso de filtro de luz azul.

Tendo localizado o defeito, esse foi fechado com o uso de três camadas: duas de enxerto de fáscia lata e uma de mucosa (enxerto de mucosa do corneto médio ou enxerto de mucosa nasal livre) com cola de fibrina. O reparo endoscópico foi feito pelo otorrinolaringologista, sob anestesia geral. A figura 3 mostra o local do defeito após o tratamento cirúrgico da fístula.

Figura 3
Local de defeito após reparo de vazamento de LCE.

Após o reparo da fístula, um dreno lombar foi mantido durante cinco dias após a cirurgia, com repouso absoluto. Os antibióticos foram administrados por via intravenosa durante esse período.

A investigação foi feita com aprovação do Comitê de Ética da instituição na qual o estudo foi feito (número do protocolo do Comitê de Ética 00-81/110).

Resultados

A análise retrospectiva dos fatores etiológicos de FLs mostrou que o maior número de pacientes tinha traumatismo craniano anterior - 17 (57%) -, seguido por fístulas espontâneas em 10 pacientes (33%) e três (10%) pacientes previamente submetidos a um procedimento cirúrgico (um paciente submetido a septoplastia, o outro a cirurgia endoscópica funcional para rinossinusite crônica com polipose e um operado pelo neurocirurgião para meningioma olfativo). A distribuição dos pacientes de acordo com a etiologia da FL é mostrada na figura 4. No grupo de pacientes com fístula traumática, a maioria era do sexo masculino (14/17); fístulas espontâneas ocorreram predominantemente em pacientes do sexo feminino (7/10), enquanto no pequeno grupo de pacientes com fístula iatrogênica havia dois homens e uma mulher. O peso corporal dos examinandos variou entre 54 e 116 kg e dois pacientes pesavam mais de 100 kg, não havia diferença estatisticamente significativa no peso corporal entre os grupos de pacientes, a depender da etiologia da fístula.

Figura 4
Distribuição de fatores etiológicos de liquorreia nasal.

As FLs foram mais comumente localizadas na área do seio etmoidal - em 11 pacientes (37%), seguido de seio esfenoidal e placa cribriforme, como mostrado na figura 5. É interessante salientar que um paciente apresentou liquorreia nasal falsa. Este paciente teve otoliquorreia com fístula detectada no giro basal da cóclea, FL através da tuba auditiva na cavidade nasal. Este paciente foi submetido a correção de fístula via abordagem transmeatal e não foi incluído neste estudo.

Figura 5
Locais de fístula com vazamento de LCE.

A taxa de sucesso do reparo endoscópico foi alta (97%), já que apenas um paciente teve recorrência no pós-operatório, que se desenvolveu em seu oitavo dia de pós-operatório. Esse paciente teve perda de LCR como resultado da cirurgia anterior, de meningioma olfativo. Devido ao desenvolvimento de fístulas recorrentes e considerando que o paciente teve perda do sentido do olfato, foi decidido, em conjunto com neurocirurgiões, um reparo transcraniano.

No grupo analisado de pacientes, as complicações pós-operatórias ocorreram em três deles: dois apresentaram complicações precoces e um, tardias. Um paciente do sexo masculino, 40 anos, desenvolveu hidrocefalia aguda pós-operatória oito horas após o reparo da parede lateral do seio esfenoidal e exigiu uma intervenção neurocirúrgica urgente (derivação ventrículo-peritoneal).

No quinto dia de pós-operatório, uma paciente do sexo feminino, 49 anos, desenvolveu uma síndrome de encefalopatia reversível posterior (SERP), manifestou-se com perda bilateral da visão. A ressonância magnética mostrou edema na região occipital. Após terapia conservadora antiedema com uso de manitol e corticosteroides, todos os sintomas desapareceram em dois dias.

Dois anos após o reparo da fístula, um paciente do sexo masculino foi diagnosticado com hidrocefalia, controlada com uma derivação ventrículo-peritoneal.

Não houve reações adversas relacionadas com a administração de fluoresceína de sódio.

Discussão

A liquorreia nasal é uma condição grave que pode levar a meningite bacteriana, por propagação da infecção da cavidade nasal para o endocrânio. Durante um período de 10 anos, quase 80% dos pacientes apresentaram-se com, pelo menos, um episódio de meningite purulenta. A meningite é mais comum em pacientes com liquorreia nasal traumática.1212 Sharma DP, Singh D, Sinha S, Srivastva AK, Singh H, Jagetia A, et al. CSF rhinorrhea: an overview of endoscopic repair. Indian J Neurotrauma. 2010;7:157-62.

13 Crawford C, Kennedy N, Weir WR. Cerebrospinal fluid rhinorroea and Hemophilus influenzae meningitis 37 years after a head injury. J Infect. 1994;28:93-7.
-1414 Djilvesi D, Vuleković P, Cigić T, Papić V, Horvat I. Post-traumatic communication of endocranium and nasal cavity with recurrent meningoencephalitis without rhinorrhea - case report. Vojnosanitetski pregled. 2010;67:945-8.

Os autores não observaram diferença significativa em relação à distribuição por sexo, enquanto que, em nossa amostra, 66% dos pacientes eram do sexo masculino; os pacientes do sexo masculino ultrapassaram os do feminino no grupo de fístulas traumáticas, enquanto a maioria dos pacientes com FL espontânea era do sexo feminino. Isso pode ser devido ao fato de os acidentes de trânsito serem mais comuns entre os homens, bem como acidentes com trabalhadores do sexo masculino, que podem incluir trabalho físico pesado. Virk et al.1515 Virk JS, Elmiyeh B, Saleh H. Endoscopic management of cerebrospinal fluid rhinorrhea: the charing cross experience. J Neurol Surg B. 2013;74:61-7. relataram que 66% da amostra do estudo eram de mulheres.

Mais da metade dos pacientes estudados tinha fístula de origem traumática e juntamente com aqueles com liquorreia nasal iatrogênica eram responsáveis por 66% dos pacientes. Kapitanov et al.1616 Kapitanov DN, Lopatin AS, Potapov AA. Endoscopic diagnosis and treatment of nasal rhinorrhea. Vestn Otorinolaringol. 2003;4:20-4. relataram um número igual de vazamentos traumáticos e espontâneos de LCE, enquanto Virk1515 Virk JS, Elmiyeh B, Saleh H. Endoscopic management of cerebrospinal fluid rhinorrhea: the charing cross experience. J Neurol Surg B. 2013;74:61-7. relatou sobre 66% de pacientes com FL espontânea.

A predominância de fístulas traumáticas em nossa amostra pode ser devido ao fato de que nossa clínica para doenças do ouvido, nariz e garganta é uma instituição de saúde terciária, com estreita colaboração com a Clínica de Neurocirurgia. É para a nossa clínica que são encaminhados os pacientes com lesões graves, quando não podem ser tratados no nível secundário.

As fístulas liquóricas são comumente localizadas no seio etmoidal (35%) e esfenoidal (32%). Os vazamentos de LCE no seio etmoidal podem ser causados por trauma, quer como parte de traumatismo craniano ou iatrogênico, ou são espontâneas. Um seio esfenoidal altamente pneumatizado também pode ser um risco para fístulas. A pneumatização extrema do seio esfenoidal pode causar reabsorção óssea na base do crânio e, às vezes, um prolapso e laceração da dura-máter. Uma pequena meningocele pode originar-se na deiscência óssea nas áreas hiperpneumatizadas e esse mecanismo patogênico deve ser considerado um importante fator etiológico para o desenvolvimento de fístula espontânea. As fístulas espontâneas são comumente localizadas na parede lateral do seio esfenoidal.1717 Andrey S, Lopatin MD, Dmitry N, Kapitanov MD, Alexander A, Potapov MD. Endonasal endoscopic repair of spontaneous cerebrospinal fluid leaks. Arch Otolaryngol Head Neck Surg. 2003;129:859-63.

O reparo endoscópico endonasal de fístulas liquóricas apresentou uma taxa de sucesso elevada, de 97%. Isso pode ser atribuído ao uso da solução de fluoresceína de sódio e do filtro de luz azul para a detecção da liquorreia. Apenas um paciente teve fístulas recorrentes, que se desenvolveu em seu oitavo dia de pós-operatório. Esse paciente teve perda de LCR como resultado da cirurgia de meningioma olfativo anterior. O otorrinolaringologista sugeriu reoperação endoscópica, mas como o paciente já não tinha mais olfato, foi decidido, em conjunto com neurocirurgiões, pelo reparo transcraniano.

Nyquist et al.1818 Nyquist GG, Anand VK, Mehra S, Kacker A, Schwartz TH. Endoscopic endonasal repair of anterior skull base non-traumatic cerebrospinal fluid leaks, meningoceles, and encephaloceles. J Neurosurg. 2010;113:961-6. estudaram uma amostra de tamanho semelhante (28 pacientes) e relataram uma taxa de fechamento endonasal global de 93,8% (30 de 32 procedimentos). Lee et al.1919 Lee DH, Lim SC, Joo YE. Treatment outcomes of endoscopic repairs of sinonasal cerebrospinal fluid leaks. J Craniofac Surg. 2011;22:1266-70. estudaram uma amostra do mesmo tamanho do que a de Nyquist e relataram uma taxa de sucesso de 86% na primeira tentativa e 93% na segunda. Virk et al.1515 Virk JS, Elmiyeh B, Saleh H. Endoscopic management of cerebrospinal fluid rhinorrhea: the charing cross experience. J Neurol Surg B. 2013;74:61-7. tiveram uma taxa de sucesso total de 93% e de 100% após a segunda operação. Lee et al.1919 Lee DH, Lim SC, Joo YE. Treatment outcomes of endoscopic repairs of sinonasal cerebrospinal fluid leaks. J Craniofac Surg. 2011;22:1266-70. acreditam que o sucesso de reparo endoscópico depende principalmente de visualização direta do defeito. Seth et al.2020 Seth R, Rajasekaran K, Benninger MS, Batra PS. The utility of intratecal fluorescein in cerebrospinal fluid leak repair. Otolaryngol Head Neck Surg. 2010;143:626-32. enfatizam o uso de fluoresceína: a localização do local da fístula foi maior quando LCR corado com fluoresceína foi visualizado, detectaram-se 100% dos defeitos, vs. 81,3% sem uso de fluoresceína. Desde que a solução de fluoresceína correta para a administração intratecal seja usada, e na dose adequada, ela não está associada a quaisquer efeitos adversos.2121 Felisati G, Bianchi A, Lozza P, Porfaleone S. Italian multicentre study on intratecal fluorescein for craniosinusal fistulae. Acta Otorhinolaryngol Ital. 2008;28:159-63. As complicações foram relatadas com o uso de solução de fluoresceína a 10% para administração intravenosa e incluíram sintomas vertiginosos, zumbido, comprometimento do nervo craniano, comprometimento medular e crises epilépticas.

Acreditamos que o uso de drenos lombares durante cinco dias tem efeitos positivos sobre o sucesso de reparo da fístula, pois reduz a pressão no ponto de fechamento do defeito; no entanto, alguns autores não compartilham essa opinião e acreditam que os drenos lombares são necessários apenas em pacientes com aumento da pressão intracraniana.1515 Virk JS, Elmiyeh B, Saleh H. Endoscopic management of cerebrospinal fluid rhinorrhea: the charing cross experience. J Neurol Surg B. 2013;74:61-7. Por outro lado, alguns autores não usam drenos lombares após o reparo de fístulas em hipótese alguma.2222 Psaltis AJ, Schlosser RJ, Banks CA, Yawn J, Soler ZM. A systematic review of the endoscopic repair of cerebrospinal fluid leaks. Otolaryngol Head Neck Surg. 2012;147:196-203.,2323 Casino RR, Jassir D. Endoscopic cerebrospinal fluid rhinorrhea repair: is a lumbal drain necessary?. Otolaryngol Head Neck Surg. 1999;121:745-50. Em seu estudo, Oles2424 Oles K, Skladzien J, Tomik J, Leszczynska J. Transnasal endoscopic treatment of cerebrospinal fluid leaks: 10 years experience. B-ENT. 2013;9:201-6. não usou drenos lombares e o manejo pós-operatório foi baseado em diuréticos, durante cinco dias.

As complicações pós-operatórias precoces ocorreram em dois pacientes (6%): um deles, do sexo masculino, apresentou hidrocefalia aguda oito horas após a cirurgia, o que foi provavelmente a razão para liquorreia nasal espontânea, embora a RM pré-operatória nesse paciente não tenha mostrado sinais de hidrocefalia e/ou fluxo de LCR alterado; o segundo paciente, do sexo feminino, desenvolveu síndrome de encefalopatia reversível posterior (SERP), que se manifestou com perda bilateral da visão. Ela foi examinada pelo oftalmologista e o fundo ocular apareceu normal. TC endocraniana foi feita sem doença detectada, mas a RM mostrou edema na região occipital. Terapia antiedematosa resolveu com sucesso os sintomas. A SERP foi descrita por Hinchey et al. em 1996.2525 Hinchey J, Chaves C, Appignani B, Breen J, Pao L, Wang A, et al. A reversible posterior leukoencephalopathy syndrome. N Engl J Med. 1996;334:494-500. Ela geralmente ocorre em pacientes com oscilação de pressão arterial causada por hipertensão arterial, insuficiência renal e naqueles que são imunossuprimidos. Nossa paciente, ao contrário, não apresentava comorbidades e sua pressão arterial era normal. A maioria dos pacientes com essa síndrome é do sexo feminino, como foi demonstrado em nosso estudo.

Um paciente do sexo masculino desenvolveu complicação tardia, dois anos após a cirurgia, sob a forma de hidrocefalia, que foi tratada com derivação ventrículo-peritoneal. Ele também havia sido submetido a ressonância magnética endocraniana pré-operatória, que não apresentou anormalidade no fluxo do LCR. A RM é indicada em todos os pacientes com fístulas liquóricas não traumáticas, para detectar alteração no fluxo de LCR e em casos de complicações pós-operatórias.

Não houve complicações ou efeitos colaterais relacionados com fluoresceína de sódio.

Conclusão

A liquorreia nasal geralmente ocorre em pacientes do sexo masculino, como resultado de um trauma prévio.

A detecção endoscópica e o reparo de fístulas liquóricas com enxerto de três camadas e cola de fibrina têm alta taxa de sucesso e baixo índice de complicações.

O uso de solução de fluoresceína de sódio a 5% para administração intratecal, na dose adequada, é um procedimento seguro para a detecção de fístulas de líquido cerebrospinal durante a cirurgia endoscópica e não causa efeitos adversos.

  • Como citar este artigo: Kljajić V, Vuleković P, Vlaški L, Savović S, Dragičević D, Papić V. Endoscopic repair of cerebrospinal fluid rhinorrhea. Braz J Otorhinolaryngol. 2017;83:388-93.
  • A revisão por pares é da responsabilidade da Associação Brasileira de Otorrinolaringologia e Cirurgia Cérvico-Facial.

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Datas de Publicação

  • Publicação nesta coleção
    Jul-Aug 2017

Histórico

  • Recebido
    29 Fev 2016
  • Aceito
    14 Abr 2016
Associação Brasileira de Otorrinolaringologia e Cirurgia Cérvico-Facial. Sede da Associação Brasileira de Otorrinolaringologia e Cirurgia Cérvico Facial, Av. Indianópolia, 1287, 04063-002 São Paulo/SP Brasil, Tel.: (0xx11) 5053-7500, Fax: (0xx11) 5053-7512 - São Paulo - SP - Brazil
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