Sialolito gigante de ducto da glândula submandibular tratado por excisão e reparo ductal: relato de caso

Introdução

Sialolitíase é uma das doenças mais comuns de glândulas salivares. ^1,2 Trata-se de uma condição caracterizada por um fenômeno obstrutivo causado por um cálculo em uma glândula salivar ou em seu ducto excretório. ¹ Em geral, a apresentação clínica se caracteriza por edema e dor locais, infecção da área afetada e dilatação do ducto salivar. ¹ Normalmente, a sialolitíase afeta adultos entre a terceira e quarta décadas de vida, com uma frequência de 12:1000. ³ O número de casos em pacientes do sexo masculino é cerca de duas vezes maior do que em pacientes do sexo feminino. ³ Estima-se que 80-90% dos casos ocorram na glândula submandibular, enquanto que 10-20% ocorrem na glândula parótida. ³ O tamanho dos cálculos varia, desde menos de um milímetro até alguns centímetros. Embora a frequência da sialolitíase seja relativamente alta, é rara a ocorrência de sialolitos gigantes medindo mais de 1,5 cm em qualquer dos seus diâmetros. Por essa razão, são poucos os estudos publicados na literatura médica pertinente. ^1,4

O presente artigo descreve um caso de um sialolito gigante em um homem de 42 anos de idade, abordando os aspectos clínicos, diagnósticos e a cirurgia do reparo do ducto realizada para a restauração do fluxo salivar.

Relato de caso

O paciente, um homem negro com 42 anos, compareceu a uma consulta odontológica em março de 2014. Após exame radiográfico de rotina, foi encaminhado para consulta com um cirurgião e traumatologista bucomaxilofacial, em abril do mesmo ano. Durante a anamnese, o paciente negou história de qualquer doença. Informou apenas uma cirurgia na perna direita, sem maiores intercorrências. O exame físico revelou anquiloglossia e, durante a palpação, um endurecimento na glândula salivar submandibular direita. Para um aprofundamento da investigação, foram solicitados exames de imagem ( fig. 1A ). A hipótese diagnóstica estabelecida foi a de sialolitíase no ducto da glândula submandibular direita.

Figura 1
A, Tomografia computadorizada (axial) revelando tecido mineralizado com densidade heterogênea e dimensões aproximadas de 3,0 × 1,0 cm. B, Imagem tridimensional do sialolito e da mandíbula.

Tendo em vista que o sialolito exibia dimensões exuberantes, foi proposta excisão cirúrgica, seguida de reconstrução do ducto da glândula submandibular. Foram solicitados exames de sangue e de risco cirúrgico para o paciente.

No dia 21 de maio de 2014, o procedimento foi realizado por uma abordagem intrabucal. O sialolito foi removido por curetagem, após incisão direta do ducto. A presença de mineralização parcial favoreceu a fragmentação da parte distal do cálculo. Um verdadeiro cisto de glândula salivar foi removido, juntamente com os cálculos ( fig. 2 ).

Figura 2
A, O cálculo fragmentado, visto à esquerda. À direita, tecido correspondente ao cisto salivar. B, Secção histológica do cisto revelando um epitélio oncocítico cístico compatível com epitélio ductal (HE. 400×).

Para o tratamento da anquiloglossia, foi realizada uma frenulectomia da língua e, para a restauração do fluxo salivar, uma sonda uretral número 8 foi inserida no coto ductal residual. A mucosa foi suturada em torno da sonda com fio de sutura Vicryl 3-0, para reparar o ducto da glândula submandibular.

Os outros tecidos foram suturados em planos anatômicos e não houve complicações durante o procedimento cirúrgico.

Dois dias após a cirurgia, uma ultrassonografia demonstrou que a sonda se encontrava no interior do ducto da glândula submandibular ( fig. 3 ). À ordenha da glândula, observou-se presença de um líquido cristalino fluindo do interior do tubo ( fig. 4 ). Oito dias após a cirurgia, o paciente informou aumento no volume salivar e ocorrência de contrações na região da glândula submandibular.

Figura 3
A ultrassonografia mostra a sonda no interior do ducto da glândula salivar.

Figura 4
A sonda e as suturas se encontram em posição cirúrgica correta.

As suturas e o dreno foram removidos 14 dias após a cirurgia. Uma manobra de ordenha da glândula demonstrou salivação copiosa, indicativa de que a técnica cirúrgica efetuada tinha sido bem-sucedida na reconstrução da estrutura ductal. As consultas de seguimento realizadas até dois meses após a cirurgia não revelaram complicações ou queixas.

Discussão

Sialolitíase é uma doença que pode afetar qualquer faixa etária, com maior prevalência em adultos do sexo masculino. ^2,5 A sialolitíase afeta principalmente a glândula submandibular. ⁶ Apesar de ser uma doença comum na população, a presença de um cálculo gigante é extremamente rara; a maioria dos sialolitos não excede 1,5 cm. ^3,5 O cálculo, no presente caso, tinha dimensões de, aproximadamente, 3,0 × 1,0 cm e, portanto, foi considerado como um sialolito gigante. ¹

Habitualmente, os sintomas relatados são dor e edema na área da glândula, que pioram às refeições ( tabela 1 ). ^2-4,6,7 No presente relato, o paciente se encontrava assintomático, apesar das dimensões exuberantes do cálculo.

Tabela 1
Tabela comparativa dos casos consultado

Autor	Dimensões do sialolito	Sintomas	Método de remoção	Idade (anos)	Gênero
Gupta et al. (Caso 1)	2,8 × 1,1 cm	Sensação intermitente de dolorimento e edema na área submandibular esquerda durante as refeições	Remoção cirúrgica por abordagem intrabucal sob anestesia local e transposição da abertura ductal	48	Masculino
Gupta et al. (Caso 2)	1,9 × 5,0 cm	Edema na boca associado à dor no lado esquerdo da face durante a ingestão de alimentos	Remoção cirúrgica por abordagem intrabucal sob anestesia local e transposição da abertura ductal	45	Feminino
Iqbal et al.	3,5 × 3,0 cm	Assintomático	Cirurgia sob anestesia local, abordagem intrabucal com marsupialização	55	Masculino
Dalal et al.	1,8 × 6,0 cm	Drenagem de secreção purulenta e dor contínua do tipo picada, de natureza aguda, com irradiação até a língua; limitação dos movimentos da língua	Sialolitotomia via abordagem intrabucal sob anestesia local	40	Feminino
Fowell & MacBean	4,1 cm	Dor no assoalho direito da boca e região submandibular, exacerbada pela deglutição	Excisão da glândula submandibular direita e do cálculo por abordagem extrabucal de rotina	58	Masculino
Krishnan et al. (Caso 1)	3,4 cm	Dor e edema recorrentes ao longo de oito anos, com piora durante as refeições. Nos últimos dois anos, assintomática.	Sialolitotomia por abordagem intrabucal sob anestesia local. A ferida cicatrizou por segunda intenção	41	Masculino
Krishnan et al. (Caso 2)	2,5 cm	Vários episódios de dor e edema na porção inferior esquerda da mandíbula, durante os últimos 4-5 anos, especialmente às refeições	Remoção cirúrgica por abordagem transbucal, com dissecção com bisturi e sob anestesia local	32	Feminino

De acordo com Jensen ⁸ e Cawson et al., ⁷ os cálculos salivares podem estar associados à presença de cistos verdadeiros de glândula salivar. Essas lesões ocorrem em função da obstrução do fluxo salivar, seguida por proliferação do epitélio ductal que circunda o cálculo. Nosso espécime apresentava uma diferenciação escamosa e oncocítica em acordo com a literatura pertinente. ⁸

A fisiopatologia da formação do cálculo ainda não foi devidamente elucidada. ³ No entanto, acredita-se que o sialolito se forma em decorrência da deposição de sais de cálcio em torno de um "nicho" de material orgânico. ⁷

Em 80% dos casos, a glândula afetada é a submandibular, ⁷ devido a uma série de fatores sinergísticos, como: a) composição da saliva produzida pela glândula, que é mais alcalina e com importante concentração de cálcio ⁶ ; b) o fluxo salivar que ocorre contra a gravidade ^2,9 ; e c) anatomia longa e tortuosa do ducto da glândula submandibular. ^6,9 Todos esses fatores operam em conjunto na formação do cálculo na glândula submandibular. ^2,6,9 Na opinião dos autores, a ocorrência dos sialolitos apresentados na literatura consultada é coerente com o nosso entendimento.

Com relação ao tratamento, a opção por um procedimento menos invasivo é de grande importância, para que seja preservado o funcionamento da glândula. ^2,4,7,9 A literatura pertinente indicou alguns procedimentos cirúrgicos, como sialitotomia transoral, sialendoscopia, litotripsia por onda de choque extracorpórea e ressecção da glândula. ^2,3 Nos casos de pequenos sialolitos, também são possíveis tratamentos conservadores por meio de sialogogos e massagem da glândula. ⁷ O presente caso descreveu o tratamento de um cálculo exuberante por meio de uma abordagem intrabucal, em associação com reparo ductal. Embora Fowell et al. ² tenham concluído que a sialoplastia é um dos principais tratamentos para sialolitos gigantes, essa técnica não foi descrita ou utilizada pelos autores consultados. Esses estudiosos promoveram a remoção do sialolito com fechamento por segunda intenção.

Entre as possíveis complicações cirúrgicas, inclui-se a lesão do nervo mandibular. ² A outra complicação é a estenose do ducto de Wharton. ² Em nosso caso, não houve evidência de qualquer dessas complicações. O reparo ductal preservou o fluxo salivar entre a glândula e a cavidade bucal.

A remoção cirúrgica de sialolitos varia, dependendo do cirurgião. A abordagem preferida é principalmente realizada por meio de uma intervenção intrabucal ( tabela 1 ).

Conclusão

O presente relato de caso teve como objetivo descrever a remoção de um sialolito gigante. De acordo com o conhecimento dos autores, o caso descrito é singular, em função do reparo cirúrgico do ducto após excisão de um cálculo salivar.

References

• ¹
  Gupta A, Rattan D, Gupta R. Giant sialoliths of submandibular gland duct: report of two cases with unusual shape. Contemp Clin Dent. 2013;4:78-80.
• ²
  Fowell C, Macbean A. Giant salivary calculi of the submandibular gland. J Surg Case Rep. 2012;9:1-4.
• ³
  Iqbal A, Gupta AK, Natu SS, Gupta AK. Unusually large sialolith of Wharton's duct. Ann Maxillofac Surg. 2012;2:70-3.
• ⁴
  Dalal S, Jain S, Agarwal S, Vyas N. Surgical management of an unusually large sialolith of Wharton's duct: a case report. King Saud Univ J Dent Sci. 2013;4:33-5.
• ⁵
  Filho MAO, Almeida LE, Pereira JA. Sialolito gigante associado à fístula cutânea. Rev Cir Traumatol Buco-Maxilo-Fac. 2008;8:35-8.
• ⁶
  Branco BLC, Cardoso AB, Caubi AF, Pena GN. Sialolitíase: relato de um caso. Rev Cir Traumatol Buco-Maxilo-Fac. 2003;3: 9-14.
• ⁷
  Cawson RA, Odell EW, Porter SR. Neoplastic and non-neoplastic diseases of salivary glands. In: Cawson's essentials of oral pathology and oral medicine. 7th ed. Edinburgh: Churchill Livingstone; 2002. p. 291-3.
• ⁸
  Jensen JL. Idiopathic diseases. In: Ellis GL, Auclair PL, Gnepp DR, editors. Surgical pathology of the salivary glands. Philadelphia: W.B. Saunders; 1991. p. 60-82.
• ⁹
  Krishnan B, Gehani RE, Shehumi MI. Submandibular giant sialoliths - 2 case reports and review of the literature. Indian J Otolaryngol Head Neck Surg. 2009;61:55-8.

• ^☆Como citar este artigo: Oliveira TP, Oliveira INF, Pinheiro ECP, Gomes RCF, Mainenti P. Giant sialolith of submandibular gland duct treated by excision and ductal repair: case report. Braz J Otorhinolaryngol. 2016;82:120-3.
• ^{☆ ☆}Instituição: Faculdade de Medicina de Juiz de Fora, Universidade Presidente Antônio Carlos, Juiz de Fora, MG, Brasil.

Datas de Publicação

• Publicação nesta coleção
  Jan-Fev 2016

Histórico

• Recebido
  11 Mar 2015
• Aceito
  27 Mar 2015