Mioma uretral: abordagem combinada vaginal e abdominal – um relato de caso

Resumo

Introdução:

os leiomiomas são tumores mesenquimais benignos de origem muscular lisa, podendo manifestar-se em diversas localizações. Os leiomiomas uretrais são raros, tendo apenas aproximadamente 120 casos relatados na literatura. São mais comuns na terceira e quarta décadas de vida, sendo raros em pacientes menopausadas. Em geral, são tratados cirurgicamente, com apenas três relatos de recidivas na literatura.

Descrição:

relato de caso de uma paciente do sexo feminino, 56 anos, portadora de diabetes mellitus do tipo II, hipertensão arterial crônica, sobrepeso (IMC 27,1Kg/m²) e tabagismo. Além disso, com quadro de sintomas obstrutivos urinários e portadora de um grande leiomioma uretral, este que foi completamente removido, através de uma desafiadora abordagem cirúrgica combinada (abdominal e vaginal), sem lesões uretrais associadas.

Discussão:

os leiomiomas uretrais são tumores raros e seu manejo é desafiador e ainda não foi estabelecido.

Palavras-chave:
Leiomioma; Uretra; Obstrução do colo da bexiga urinária

Abstract

Introduction:

leiomyomas are benign mesenchymal tumors of smooth muscle origin that can develop in various locations. Urethral leiomyomas are rare, with approximately only 120 cases reported in the literature. These tumors often occur in the third and fourth decades of life but are rare in menopausal patients. In general, treatment involves surgery, only three recurrence reports in the literature.

Description:

a case report on a 56-year-old woman; the patient had type II diabetes mellitus and chronic high blood pressure, was overweight (body mass index, 27.1 kg/m²), and a smoker. Besides this, the patient presented symptoms of urinary obstruction and had a large urethral leiomyoma. The tumor was completely removed with no associated urethral lesions using a complex, combined abdominalvaginal surgical approach.

Discussion:

the management and treatment on urethral leiomyomas is challenging and have not been established yet due to the rarity of these tumors.

Key words:
Leiomyoma; Urethra; Urinary bladderneck obstruction

Introdução

Os leiomiomas são tumores mesenquimais benignos de origem muscular lisa,¹ podendo desenvolver-se em qualquer tecido contendo musculatura lisa. As localizações extrauterinas mais comuns são o sistema geniturinário (vulva, ovários, uretra e bexiga urinária) ou, menos comumente, o trato gastrointestinal.²

O primeiro caso de leiomioma uretral foi descrito por Buttner, em 1894. Uma condição tão rara que apenas menos de 120 casos foram relatados na literatura.¹ Categorizados como leiomiomas de tecidos profundos, os leiomiomas da uretra são muito maiores que seus equivalentes superficiais e, geralmente, exibem um espectro maior de alterações histológicas; daí a importância em distingui-los claramente dos leiomiossarcomas, que são mais frequentes em tecidos moles profundos.³ Entretanto, o diagnóstico definitivo somente pode ser confirmado pelo exame histopatológico.

Devido à raridade dessa condição, o manejo cirúrgico é o mais recomendado, seja por via aberta ou transuretral.⁴ Apresentaremos o relato de caso de um grande leiomioma uretral que foi completamente removido através de uma abordagem cirúrgica combinada (abdominal e vaginal), sem lesões uretrais associadas ao procedimento cirúrgico.

Descrição

Mulher, 56 anos, parda, com história de três partos vaginais anteriores, menarca aos 17 anos e menopausa há 3 anos,foi atendida no serviço com queixa de esforço miccional há 03 anos. Negava outras queixas urinárias.

Como antecedentes pessoais, apresentava diabetes tipo II, hipertensão crônica, sobrepeso (IMC 27,1kg/m²) e tabagismo. Ademais, relatava passado de laqueadura tubária bilateral.

No exame ginecológico, palpava-se tumoração, de consistência fibroelástica, em todo o comprimento uretral, de aproximadamente 5,0 x 3,0cm. A ressonância nuclear magnética de pelve (RNM) evidenciou uma tumoração em parede vaginal anterior, hiperintensa em T2, apresentando efeito de massa sobre a uretra que se estendia até o colo vesical (Figura 1).

Figura 1
Ressonância nuclear magnética de pelve.

A) Imagem de corte sagital de RNM ponderada em T2, mostrando a relação da tumoração com as estruturas pélvicas (setas); B) Imagem axial em STIR evidenciando volumoso nódulo sólido que abaula o assoalho vesical, localizado no trajeto uretral (seta final).

A videouretrocistoscopia demonstrou apenas compressão extrínseca, ocasionada pela tumoração; optouse por biópsia incisional, através da exérese de fragmento da tumoração uretral (Figura 2). A análise histopatológica revelou painel imuno-histoquímico: K+i-67/clone MIB-1/ m7240 positivo com baixo risco para neoplasia e sugestivo de leiomioma (Figura 2).

Figura 2
Análise histopatológica.

A) Lâmina histológica corada em hematoxilina-eosina do espécime coletado por biópsia insicional da tumoração uretral; B) Feixes de células unidirecionais, sem atipia celular e marcação positiva para actina de músculo liso; C) Marcação com Ki67, evidenciando-se baixa proliferação celular, compatível com neoplasias benignas.

A paciente foi submetida à exérese de leiomioma uretral por via vaginal, sob raquianestesia, com uso de sonda de Foley 14fr.

Durante o acesso vaginal em parede anterior, houve extrema dificuldade técnica, por causa da extensão cranial da lesão em direção ao colo vesical, optou-se, assim, por acesso abdominal combinado, com liberação de parte da tumoração por via vaginal e outra parte por via abdominal. No decorrer da dissecção vaginal, houve abertura incidental da bexiga, com necessidade de cistectomia parcial para correção da lesão vesical. Realizou-se uretrocistoscopia no transoperatório sem evidência de outras alterações, optando-se por manter a paciente com cistostomia suprapúbica, em virtude da lesão vesical. O espécime cirúrgico consistiu em tumoração de aspecto nodular, consistência fibroelástica, medindo aproximadamente 5,0 x 5,0 x 3,0cm.

Foi realizada antibioticoterapia venosa com ciprofloxacino, durante sete dias, devido à extensa manipulação vesical, à abordagem combinada vaginal e abdominal e à visualização de secreção purulenta pelo óstio ureteral direito.

A paciente evoluiu sem intercorrências no pósoperatório, recebendo alta hospitalar no sétimo dia, após retirada da cistostomia, e foi encaminhada para o seguimento ambulatorial.

O laudo anatomopatológico final foi compatível com neoplasia mesenquimal fusocelular benigna, exibindo características morfológicas consistentes com leiomioma.

A paciente manteve-se assintomática, sem sintomas do trato urinário inferior, infecções, complicações cirúrgicas ou sinais de recidiva da tumoração, após um ano de seguimento.

Este trabalho consiste em um relato de caso associado à revisão narrativa da literatura, tendo sido aprovado pelo Comitê de Ética em Pesquisa do IMIP com seres humanos (parecer consubstanciado número 3.945.385) e fornecido consentimento pela participante da pesquisa.

Discussão

O leiomioma extrauterino é um tumor benigno raro, principalmente quando localizado nos tecidos moles profundos, a exemplo da uretra feminina.⁴ Apesar de poderem acometer mulheres em qualquer idade, são mais comuns na terceira e quarta décadas de vida, em média 41 anos de idade, principalmente no menacme.⁵ A presença de leiomiomas uretrais em mulheres menopausadas é pouco frequente, por sua natureza de dependência do estímulo estrogênico.⁵

Alguns fatores estão associados ao risco de desenvolver leiomiomas, entre eles: raça negra, índice de massa corpórea (IMC), menarca precoce, menopausa tardia; outros fatores, como o diabetes e multiparidade, estão associados à redução do risco. O tabagismo tem dados conflitantes na literatura.⁶ Acredita-se que o desenvolvimento dos leiomiomas, ao menos parcialmente, deve-se à ação dos esteroides sexuais, estrogênio e progesterona, pois costumam ocorrer durante o menacme e regredir no pós-menopausa. Já o sobrepeso e a obesidade relacionam-se com o desenvolvimento dos leiomiomas, em razão da redução nos níveis da proteína ligadora dos hormônios sexuais (SHBG), com consequente aumento da biodisponibilidade dos esteroides sexuais nos tecidos periféricos. O diabetes relaciona-se com a redução da vascularização dos leiomiomas, devido à disfunção vascular local, sendo considerado fator de proteção contra o seu desenvolvimento.⁶ No caso em questão, a paciente apresentou menarca aos 17 anos e menopausa aos 53 anos, com passado de três partos vaginais, IMC de 27,1Kg/ m²; era tabagista de longa data e portadora de diabetes mellitus. Portanto, não apresentava fatores de risco significativos para o desenvolvimento de leiomiomas; ao contrário, apresentava alguns fatores de proteção. Por outro lado além da idade, a raça poderia ser considerada como fator de risco, uma vez que pacientes negras têm incidência duas a três vezes maior, assim como maior risco de hospitalização.⁶

O diâmetro médio dos leiomiomas da uretra é de 3,7cm, podendo atingir até 40cm, sendo mais comuns no segmento proximal da uretra (80%). No caso relatado, o tumor media aproximadamente 5,0cm e acometia todo o comprimento da uretra, o que é incomum.¹,⁵,⁷

Apesar de poderem ser assintomáticos, como apresentação clínica inicial, os sintomas mais frequentes são dispareunia, infecção do trato urinário (ITU), efeito de massa (como fator obstrutivo infravesical, acarretando a retenção urinária) e sintomas irritativos do trato urinário inferior.⁸ Contudo, queixas relacionadas à obstrução urinária é um sintoma de rara ocorrência, como apresentação isolada do quadro clínico,⁵ como o caso aqui apresentado. É provável que a grande extensão tumoral, comprometendo toda a extensão uretral e o colo vesical, justifique o quadro clínico obstrutivo apresentado (Figura 1).

O diagnóstico diferencial das massas parauretrais inclui o prolapso da uretra, os divertículos uretrais, os cistos das glândulas de Skene e/ou Gartner, remanescentes müllerianos, cistos epiteliais de inclusão, cistos parauretrais congênitos, neoplasias vaginais ou uretrais, pólipos fibrosos e os tumores mesenquimais (como os leiomiomas).

As modalidades de imagem podem ser bastante úteis no diagnóstico diferencial, na determinação da localização exata do tumor e na profundidade de infiltração tecidual, além de evidenciarem a presença de características sugestivas de malignidade e fornecerem informações para o planejamento da excisão cirúrgica.⁴ Entre as imagens, a ultrassonografia pélvica endovaginal e a RNM são bastante úteis. A RNM é considerada como padrão-ouro, pela maioria dos autores, ao passo que a USG é útil na diferenciação entre lesões sólidas ou císticas.⁹,¹⁰

Os leiomiomas de tecidos profundos (uretrais) geralmente apresentam um espectro amplo de alterações histológicas, o que torna importante distingui-los dos leiomiossarcomas, que são mais comuns em tecidos moles profundos. Portanto, o diagnóstico final confirmado só pode ser feito por exame histopatológico, para afastar o envolvimento neoplásico. Não há relato de transformação maligna desse tipo de tumor.³

Os achados da RNM apontaram uma tumoração sólida, porém, a exclusão das patologias malignas, bem como a confirmação da origem histológica da lesão, só foi possível com as análises anatomopatológica e imunohistoquímica. Essas análises evidenciaram tumoração composta de células musculares lisas dispostas em feixes, padrão compatível com tumores de músculo liso, e com baixo índice de proliferação celular (Ki67), compatível com lesão desprovida de critérios de malignidade.¹¹

Por ser uma condição bastante rara, seu manejo ideal ainda não está estabelecido, sendo a excisão local geralmente recomendada. O tratamento hormonal com o análogo do hormônio liberador de gonadotrofina também já foi descrito.⁴ No caso apresentado, as dificuldades de liberação dessa medicação, através do sistema público de saúde no Brasil, para essa indicação e o tempo que demandaria, tornaram essa opção menos viável. O tratamento laparoscópico dos leiomiomas uretrais, cujo desenvolvimento ocorre no espaço vesicouterino e no espaço vesicovaginal, é também descrito como sendo viável quando as lesões são muito extensas.¹² Em relação ao caso apresentado, optou-se por abordagem combinada, devido à extensão da lesão por todo o comprimento uretral, o que dificultaria a ressecção completa da lesão e aumentaria o risco de lesões graves, caso se optasse por uma única via de acesso. Outro fator preponderante na escolha da via foi a expertise cirúrgica da equipe assistente, assim como a disponibilidade da abordagem laparoscópica para esse tipo de lesão na realidade local. Portanto, decidiu-se pela abordagem disponível mais factível para resolução do quadro obstrutivo, o qual, se não tratado, poderia levar à disfunção renal crônica. Na literatura pesquisada, esse foi o primeiro caso a utilizar esse tipo de abordagem.

Com essa abordagem, foi possível excisar toda a extensa lesão tumoral, sem lesões de órgãos adjacentes, sem necessidade de transfusão sanguínea ou outras complicações no pós-operatório precoce. Como desvantagens, poderíamos citar o elevado tempo cirúrgico, o maior tempo de recuperação da laparotomia, quando comparada à laparoscopia, assim como o retorno mais lento às atividades cotidianas.

Até o momento, no mundo, apenas três pacientes desenvolveram recorrência, sendo tratados com excisões repetidas. Por conseguinte, quando se realiza a excisão cirúrgica completa, geralmente há um risco muito baixo de recorrência; e quando ela acontece, provavelmente, a causa pode ser uma primeira excisão incompleta visando evitar danos na uretra.⁹

Em resumo, apresentamos um relato de caso de um raro tumor uretral, que se apresentou com queixa de sintomas obstrutivos urinários, em uma mulher menopausada com múltiplas comorbidades, e que foi removido por abordagem combinada (abdominal e vaginal) - devido à complexidade do caso - com necessidade de cistectomia parcial, porém, sem lesões uretrais associadas e sem intercorrências no seguimento pós-operatório.

À guisa das ponderações apresentadas neste trabalho, conclui-se que os leiomiomas uretrais são tumores cuja exérese cirúrgica pode ser desafiadora, exigindo habilidade técnica do cirurgião no que diz respeito a múltiplas vias de acesso cirúrgico e ao manejo de complicações urológicas associadas.

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Datas de Publicação

• Publicação nesta coleção
  05 Ago 2022
• Data do Fascículo
  Apr-Jun 2022

Histórico

• Recebido
  16 Ago 2021
• Revisado
  16 Fev 2022
• Aceito
  01 Mar 2022