O comprometimento do sistema nervoso na esquistossomose mansônica é evento raramente diagnosticado na evolução desta parasitose. Os autores descrevem o caso de uma paciente de 23 anos, natural de São Francisco-MG, que apresentava há duas semanas quadro de ceíaléia, vômitos em jato, febre e sonolência; o exame neurológico mostrava rigidez de nuca, paresia com hipertonia muscular bilateral em membros superiores, perda de motricidade e sensibilidade em membros inferiores. Não se palpava hepato-esplenomegalia. O exame do liqüido cefalorraquidiano (LCR) mostrou hipoglicorraquia (28 mg%), hiperproteinorraquia (113 mg%) e pleocitose acentuada (949 células/mm3), com predomínio de neutrófilos (70%), além de eosinofilorraquia (9%). A reação de imunofluorescência indireta para esquistossomose, no LCR, realizada em cortes de fígado com granuloma peri-ovular foi reagente (IgG: 1/16; IgM: 1/4). As pesquisas de fungos e b.a.a.r. no LCR, assim como a cultura para b.a.a.r. (após 60 dias) e as reações imunológicas para neurocisticercose foram negativas. Uma tomografia computadorizada do cérebro e medula espinhal não evidenciou anormalidades. No exame parasitologico das fezes foi identificada a presença de ovos viáveis de S. mansoni. Instituiu-se tratamento com corticóides e praziquantel (60 mg/kg/dia; 7 dias) tendo havido regressão das alterações do LCR, permanecendo entretanto seqüelas neurológicas graves (paraplegia e bexiga neurogênica).