Dois pacientes com neurocriptococose foram tratados com ketoconazole (KTZ), um derivado imidazólico de propriedades fungostáticas. Ambos foram tratados inicialmente com o esquema terapêutico tradicional (anfotericina-B + 5-flurocitosina) porém em um dos casos para-efeitos intoleráveis obrigaram a suspensão do tratamento e, no outro caso, não houve resposta ao esquema terapêutico. KTZ foi administrado regularmente por via oral em regime de monoterapia na dose de 800mg diárias durante 6 meses com ótimos resultados. Todavia, um mês após a suspensão do tratamento, houve recorrência da infecção em um paciente. Efeitos colaterais foram mínimos durante o curso do tratamento. KTZ pode ser útil no tratamento de alguns casos de neurocriptococose.